Atributos psicométricos de la versión española de la escala de cribado A

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    Atributos psicomtricos de la versin espaola de la escala de

    cribado A-TACpara trastornos del espectro autista

    Cubo, E.; Sez Velasco, S.; Delgado Benito, V.; Ausn Villaverde, V.; Garca Soto, X.R.; Trejo Gabriel Y Galn, J.M.; Martn

    Santidrin, A.; Macarrn, J.V.; Cordero Guevara, J.; Benito-Len, J.; Louis, E.D.Publicado en An Pediatr (Barc). 2011;75:40-50. - vol.75 nm 01

    Resumen

    Introduccin

    Actualmente debido a la ausencia de marcadores biolgicos, el cribado de trastornos del espectro autista (TEA) se centrafundamentalmente en la presencia de alteraciones conductuales caracterizadas por alteraciones en la interaccin social ycomunicacin verbal y no verbal.

    Objetivo

    Evaluar los atributos psicomtricos de la versin espaola de la escala de autismo Autism-Tics, AD/HD and otherComorbidities Inventory (A-TAC), como medida de cribado de TEA.

    Material y mtodos

    Se incluy en el estudio a 140 escolares (43% nios, 57% nias), de edades comprendidas entre los 6 y los 16 aos, con TEA(n=15), discapacidad intelectual (n=40), enfermedades psiquitricas (n=22), tics (n=12) y participantes controles (n=51). Seanalizaron los principales atributos psicomtricos como la fiabilidad, asuncin escalar, la consistencia interna, la precisin y lavalidez predictiva.

    Resultados

    La consistencia interna de la A-TAC fue alta (=0,93) y el error estndar de medida fue adecuado (1,13 [intervalo de confianza

    del 95%, 1,08 a 3,34]). Las puntuaciones medias de la escala A-TAC fueron ms altas en participantes diagnosticados conTEA y discapacidad intelectual comparadas con el resto de participantes (p

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    El diagnstico de TEA se realiza generalmente por un profesional sanitario en base a los criterios DSM-IV TR9, o de acuerdo a

    la Clasificacin Internacional de Enfermedades (CIE-10) de la Organizacin Mundial de la Salud10

    . Debido a que no existenmarcadores biolgicos para el TEA, el cribado se centra fundamentalmente en el trastorno conductual. Durante los ltimosaos ha surgido un inters creciente en la creacin de instrumentos tiles para detectar y diagnosticar el TEA en diferentescontextos clnicos y epidemiolgicos. Para ello se han desarrollado diferentes escalas, como The Modified Checklist forAutism in Toddlers11; The Asperger Syndrome Screening Questionnaire12; Autism Screening Questionnaire (ASQ)13; Autism

    Quotient (AQ)14

    ; Autism Diagnostic Observations Schedule15

    ; Autism Diagnostic Interview Revised16

    , y Gilliam Autism RatingScale17. La aplicabilidad de una determinada escala en un grupo de pacientes en un determinado contexto socioculturaldepende de numerosos factores, pero fundamentalmente debemos saber si dicha escala ha sido validada adecuadamente enel idioma requerido y en un determinado contexto sociocultural. Recientemente, se ha publicado la adaptacin y validacintranscultural de la escala Autism Detection in Early Childhood en Mxico, observndose una sensibilidad y especificidadadecuada para nios entre los 19 y 36 meses

    18. En Espaa, aunque se han realizado diversos trabajos de validacin de escalas

    de cribado para TEA en nios menores de 2 aos (Ferrari et al, comunicacin oral: The International Meeting for AutismResearch, London, May 15-17, 2008), y se han publicado guas de buena prctica para deteccin precoz, y tratamiento deTEA

    5, 6, 7, 8, faltan estudios de val idacin de escalas de cribado para TEA para ser usados en estudios poblacionales

    epidemiolgicos, validadas en nuestro idioma y contexto sociocultural que cumpla las principales condiciones de calidadpsicomtrica.

    Con el fin de poder disponer de una escala de cribado til para identificar participantes con posible TEA enestudios

    epidemiolgicos, hemos seleccionado una escala fcil de usar con adecuados atributos psicomtricos l lamada The Autism-tics, AD/HD and other Comorbidities Inventory (A-TAC)19, 20, 21

    . La escala A-TAC fue diseada originalmente para ser usada enestudios epidemiolgicos y proporcionar un diagnstico por proxy a travs de una entrevista telefnica administrada porentrevistadores no profesionales. Asimismo, ha sido validada por los autores originales demostrando tener una sensibilidad yespecificidad adecuada para los TEA

    19, 20, 21. El principal objetivo de nuestro estudio era, por tanto, determinar los atributos

    psicomtricos esenciales del dominio TEA de la escala A-TAC, y su validez como escala de cribado de TEA en un contexto ypoblacin diferente al de la publicacin original.

    Material y mtodos DiseoEstudio observacional y transversal, piloto, llevado a cabo por el Servicio de Neurologa del Hospital General Yage de Burgos(Espaa), diseado para validar un instrumento de deteccin de TEA en una poblacin escolar. Este estudio forma parte deun estudio epidemiolgico que se est llevando a cabo para determinar la prevalencia de tics y comorbilidades asociadas(entre las cuales destacan TEA), en la poblacin infanto-juvenil de la provincia de Burgos.

    ticaEl protocolo de este estudio fue diseado de acuerdo a la declaracin de Helsinki

    22y aprobado por el comit tico del

    Complejo Asistencial de Burgos, as como por la Consejera de Educacin de la Junta de Castilla y Len, la DiputacinProvincial de Educacin y los correspondientes consejos escolares de cada centro. Para poder participar en este estudio sesolicit el consentimiento informado firmado por los padres/tutores. Siguiendo la ley de proteccin de datos vigente (LeyOrgnica 15/1999, de 13 de diciembre), los datos obtenidos fueron tratados bajo los principios de anonimato yconfidencialidad. Previo al inicio, se realizaron reuniones con los profesores/tutores de cada curso para explicar elprocedimiento a seguir durante el estudio. Posteriormente, se enviaron cartas a los padres a travs del tutor, la cualcontenala presentacin del estudio as como el consentimiento informado de ste.

    ParticipantesCon el fin de poder determinar la validez de discriminacin del dominio TEA de la escala A-TAC entre diferentes grupos departicipantes con TEA, discapacidadmental e intelectual, patologa psiquitrica, tics, participantes normales (controles), seincluy a una serie de nios y adolescentes con edades comprendidas entre los 6 y los 16 aos procedentes de la provincia deBurgos. Los participantes diagnosticados de TEA procedan de la Asociacin de Padres de Personas con Autismo; losparticipantes diagnosticados con discapacidad mental procedan de la Asociacin Sndrome de Down y centros de educacinespecial (participantes con discapacidad intelectual leve, moderada y severa); los participantes diagnosticados de diferentespatologas psiquitricas sin TEA procedan de una muestra consecutiva clnica del Servicio de Salud Mental Infanto-Juvenil delComplejo Asistencial de Burgos; los escolares diagnosticados de tics y una poblacin control procedan de un centro escolarordinario concertado de la ciudad de Burgos (cursos tercero de primaria y segundo de secundaria). Para realizar eldiagnstico de TEA se usaron los criterios DSM-IV TR

    9; dicho diagnstico fue realizado por un equipo de Salud Mental Infanto-

    Juvenil del Complejo Asistencial de Burgos, compuesto por un psiquiatra y un psiclogo clnico. El diagnstico de sndrome de

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    Down se realiz basndose en el diagnstico cromosmico, y para otros tipos de discapacidad mental, dicho diagnstico fuellevado a cabo por el equipo de Salud Mental Infanto-Juvenil/Neurologa del Complejo Asistencial de Burgos, segn criteriosde la Organizacin Mundial de la Salud

    10. El diagnstico de tics fue llevado a cabo por el investigador principal, neurlogo

    segn criterios DSM-IV TR9. La poblacin escolar seleccionada como control fueron aquellos escolares no diagnosticados dediscapacidad intelectual segn criterio del neurlogo investigador, ni patologa psiquitrica en base a la Interview Schedulefor Children Version IV, en su versin espaola23, que utiliza criterios DSM-IV para su diagnstico.

    MedidasLa escala A-TAC fue desarrollada originalmente como un cuestionario de cribado de TEA por proxy en la poblacingeneral

    19, 20, 21e incluye tems del DSM-IV TR

    9. Esta escala se dise fundamentalmente para ser administrada por telfono

    por entrevistadores no profesionales y se compone de diferentes dominios, incluido el TEA (compuesto por las subescalas delenguaje, interaccin social y flexibilidad); concentracin/atencin; coordinacin motora; percepcin; aprendizaje;planificacin y organizacin; memoria; compulsiones; hbitos de comida; separaciones; trastornos de conducta; ansiedad;nimo; concepto de realidad; tics, y miscelneo. La escala A-TAC fue validada originalmente para ser administrada en nios yadolescentes con edades comprendidas entre los 7 y los 18 aos19.

    Para realizar nuestro estudio, solicitamos de los autores originales el dominio TEA de la escala A-TAC, originalmente en ingls,como medida de cribado de TEA y se tradujo al castellano, usando el mtodo de traduccin/retrotraduccin con laaprobacin final correspondiente por los autores originales (anexo 1). Las opciones de respuesta para cada uno de los tems

    de la escala A-TAC, son s, s, algo o no, a los que se les asigna una puntuacin de 1, 0,5 y 0, respectivamente, con unrango de puntuaciones del sumatorio total de las subescalas de 0 (puntuacin normal) a 17 (la peor puntuacin). Estassubescalas tienen una estructura de tems puerta de tal manera que los tems adicionales (tems carga) se responden s, unoo ms de los primeros tems puerta han sido contestado positivamente (s o s, algo). Los tems carga tienen un rango depuntuaciones de 0 a 2, pero normalmente no se tienen en cuentaen el sumatorio total de las puntuaciones, cuando se usa laescala A-TAC con fines puramente epidemiolgicos. La versin castel lana del dominio TEA de la A-TAC, al igual que la inglesa,contena las subescalas de lenguaje con 6 tems puerta, interaccin social con 6 tems puerta, y flexibilidad (5 tems puerta)(anexo 1). El dominio TEA de la subescala A-TAC fue administrado por un psiclogo clnico de la Unidad de Salud MentalInfanto-Juvenil en la muestra clnica con trastorno psiquitricos, por personalno sanitario entrenado en la poblacin control,y autoadministrado por los padres en el resto de la muestra (TEA, tics, discapacidad mental). Para el cribado de TEA se usaronlas puntuaciones de corte (4,5 o 8,5, dependiendo del nivel de exigencia de sensibilidad/especificidad requerido) del dominioTEA de la escala A-TAC. Dichos puntos de corte han demostrado tener un adecuado valor predictivo en las publicacionesoriginales de la A-TAC

    21.

    Anlisis de datosTodos los anlisis estadsticos fueron de dos colas llevados a cabo por el Statistical Package for the Social Sciences (SPSS), ensu versin 17, con un nivel de significacin de p

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    escala entre grupos de pacientes agrupados por sexo y patologa, se usaron las pruebas de Mann-Whitney y de Kruskall-Wallis, respectivamente.

    Para el anlisis de la validez de la escala como cribado de TEA con respecto al patrn de oro (diagnstico clnico), secalcularon la sensibilidad, la especificidad, el valor predictivo positivo (VPP) y el valor predictivonegativo (VPN). Adems, secalcul el coeficiente de probabilidad positivo (LLR+), definido como la probabilidad de tener un resultado positivo segn la

    escala A-TAC en aquellos pacientes con TEA, comparada con la probabilidad de tener un resultado positivo segn la escala A-TAC en participantes que no padecen TEA. Para su clculo se us la siguiente frmula: LLR+=sensibilidad/(1-especificidad).Como medida de validez predictiva, se determin tambin el rea bajo la curva del dominio TEA de la escala A-TAC, segn ladistribucin de sus puntuaciones en los diferentes grupos de pacientes incluidos. Para su interpretacin se tuvo en cuentaque los valores del rea bajo la curva0,50 podra deberse a la casualidad, 0,51-0,79 son levemente aceptables, 0,80-0,89 sonaceptables y0,90 son excelentes

    25, 26. Finalmente, se realiz un anlisis de regresin lineal usando la puntuacin total del

    dominio TEA de la escala A-TAC como una variable dependiente y el diagnstico clnico de los pacientes incluidos comovariables predictoras, con el fin de calcular el impacto que tenan los diferentes diagnsticos clnicos de los participantesincluidos en las puntuaciones del dominio TEA de laescala A-TAC.

    ResultadosDe los 230 participantes candidatos al estudio, se incluy a un total de 140 participantes (44% varones y 56% mujeres) (Figura1). El tiempo medio estimado necesario para la administracin de las 3 subescalas del dominio TEA de la escala A-TAC fue

    aproximadamente de 10min. El 44% de los cuestionarios fueron cumplimentados por el personal investigador y el 56% porotros (madres en un 74%, 18% por los padres, 3% ambos y 3% por otros). Se excluyeron para el anlisis de validacin 9cuestionarios A-TAC (6,4% del total) por no estar cumplimentados en su totalidad. No hubo diferencias estadsticamentesignificativas entre las edades de los diferentes grupos de participantes, excepto para el grupo con discapacidad intelectualque mostraban una edad superior a los que no lo presentaban (p=0,03). La descripcin de las principales caractersticasclnicas y demogrficas de la poblacin incluida se puede ver en laTabla 1.

    Figura 1. Diagrama de flujo de pacientes.

    Tabla 1. Caractersticas clnicas y demogrficas

    Pacientes (Muestra=n) Frecuencia, % Sexo, % Varn/Mujer Comparacin p Edad media (DE) Comparacin p

    Total

    Muestra total (n=140) 100 44/56 11,50 (2,90)

    _ _

    Autismo

    Muestra total (n=15) 11 33/67 9 (0,2)

    Sndrome de Asperger (n=2) 0,58 0,08

    TEA+discapacidad mental (n=13) 16 49/51 10,69 (2,85)0,65 0,12

    Trastornos psiquitricos

    Muestra total (n=22)

    Trastorno de ansiedad y fobias (n=9)

    Trastornos conductuales (n=11)

    Trastorno por dficit de atencin (n=2)

    Trastorno especfico del lenguaje (n=2)

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    Interaccinsocial

    1,2 (1,4) 3,6 (1) 0,5 (0,5) 2 (1,2) 2 (1,2) 0,3 (0,6) 0,9 (1,2) vs. 1,4 (1,4)

    0,03

    Flexibilidad 0,8 (1,2) 3,2 (1,4) 0,6 (0,7) 1,2 (1,2) 0,1(0,3) 0,2(0,6) 0,5 (1) vs. 1,1(1,3)

    0,007

    Cuando se llev a cabo la prueba de Kruskall-Wallis de comparaciones mltiples, las puntuaciones medias totales de las 3subescalas del dominio TEA en su conjunto, as como en las diferentes subescalas, fueron superiores en los pacientesdiagnosticados con TEA y discapacidad intelectual, comparadas con las puntuaciones obtenidas en los grupos de pacientesdiagnosticados de trastorno psiquitrico, tics y la poblacin control (p

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    Los TEA frecuentemente presentan una importante comorbilidad y estn asociados a trastornos como el dficit de atencin ehiperactividad, trastorno obsesivo compulsivo y tics

    29, 30. En nuestro estudio hemos demostrado que las puntuaciones del

    dominio TEA de la escala A-TAC son significativamente mayores en aquellos participantes con TEA y discapacidad intelectualy menores en aquellos participantes controles, con tics y patologa psiquitrica, permitindonos por tanto el cribado de TEAydiscapacidad intelectual de aquellos participantes controles y con tics y patologa psiquitrica. Asimismo, las puntuacionesdel dominio TEA de la escala A-TAC fueron mayores en mujeres que en varones, a diferencia de otros estudios31, donde las

    puntuaciones de las escalas de cribado para TEA demuestran mayor gravedad en los hombres. Est claro que posibles sesgosde seleccin, como una mayor representacin de mujeres en nuestra muestra comparada con varones, puede influir en losresultados y en la extrapolacin de los resultados.

    Cabe sealar que este estudio presenta importantes limitaciones, como son la presencia de una muestra pequea depacientes con diagnstico clnico de TEA, lafalta de pareamiento entre los diferentes subgrupos en trminos de edad y sexo,la heterogeneidad del grupo de participantes con patologa psiquitrica, no disponer de variables cognitivas como elcoeficiente intelectual en los diferentes subgrupos clnicos incluidos, una fuente heterognea de evaluadores (padres,profesores, investigadores) y el sesgo del olvido a la hora de cumplimentar la escala, que pueden limitar la extrapolacin denuestros resultados. Adems, al haber incluido una muestra demasiado pequea de participantes diagnosticados de TEA dealta funcionalidad, desconocemos la validez de esta escala para este grupo de pacientes en concreto. Pero por otra parte,hemos de destacar la validez de esta escala como herramienta de cribado de TEA en nuestro entorno sociocultural ylingstico y la flexibilidad de su uso en estudios epidemiolgicos destinados a cribar la presencia de TEA como patologa

    primaria o comorbilidad asociada a otras patologas.

    Podemos, por tanto, concluir que el dominio TEA de la escala A-TAC es un instrumento fiable, vl ido y preciso para el cribadode TEA en la poblacin escolar espaola. No obstante, se necesitan ms estudios con mayor tamao muestral que confirmennuestros resultados preliminares.

    FinanciacinLa financiacin para este estudio procede del SACYL, Proyecto de Biomedicina GRS 157-A, Fondo Investigacin Sanitario PI070846, y Cofinanciacin Europea Desarrollo General.

    Conflicto de interesesLos autores declaran no tener ningn conflicto de intereses.

    Agradecimientos

    Agradecemos a todos los escolares participantes y a sus familias la participacin en este estudio, as como a las diferentesasociaciones por su ayuda activa para poder realizar este estudio. Queremos tambin agradecer a los autores originales(Hansson SL, Svanstrm Rjvall A, Rastam M, Gillberg C, Gillberg C, Anckarster H) de la escala A-TAC y a la Consejera deEducacin de Castilla y Len por su inestimable colaboracin.

    Anexo 1 A-TAC Adaptacin al castellano para nios y adolescentes (tems lenguaje, interaccin social, flexibilidad)

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