Resumen: La afectación de la ATM por una condromatosis sinovial es unhecho muy poco frecuente. Trastorno metaplásico del tejido sinovial, sueleproducir cuerpos libres, condromas, intraarticulares. Tiene una clínica varia-ble y muy inespecífica. Las pruebas diagnósticas de elección son la RM yla artroscopia. La retirada de cuerpos libres y sinovectomía parcial suele serterapéutica. Ocasionalmente puede destruir la base del cráneo y exten-derse intracranealmente. Se han descrito casos de malignización secun-daria. Es necesario el seguimiento a largo plazo del paciente. Presentamosun caso con osteolisis incipiente de la fosa cerebral media.

Palabras clave: Condromatosis sinovial; Extensión intracraneal; Tratamiento;Seguimiento.

Recibido: 12.07.2005Aceptado: 23.01.2006

Abstract: Synovial chondromatosis very rarely affects the TMJ. It isa metaplastic disorder of the synovial tissue that usually producesintra-articular loose bodies, or chondromas. It has variable clini-cal features and the symptoms are unspecific. Examination by meansof magnetic resonance imaging and arthroscopic observation arethe diagnostic techniques of choice. Treatment consists in the remo-val the loose bodies and partial synovectomy. Occasionally the skullhas been destroyed and the middle cranial fossa invaded. There arecases of malignant transformation to chondrosarcoma. A long-termfollow up is necessary. We describe a case with incipient intracra-nial extension.

Key words: Synovial chondromatosis; Intracranial extension; Tre-atment; Follow-up.

Condromatosis sinovial de la articulacióntemporomandibular

Synovial chondromatosis of the temporomandibular joint

P. Quirós Alvarez1, F. García Marín1, M. Burgueño García2, R. Vázquez Carnero3

Caso Clínico

1 Cirujano Oral y Maxilofacial. Práctica Privada. Madrid.2 Cirujano Oral y Maxilofacial. Servicio de Cirugía Oral y Maxilofacial. Hospital

Universitario La Paz. Madrid.3 Patólogo. Laboratorio HistioCitoMed. Madrid, España.

Correspondencia:Dr. Pedro Quiros AlvarezAvda. Betanzos, 60 3ºD28034 Madrid, España.Email: pquirss@hormail.com

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Rev Esp Cir Oral y Maxilofac 2006;28,2 (marzo-abril):100-105 © 2006 ergon 101P. Quirós Alvarez y cols.

Introducción

La afectación de la articulación tem-poromandibular (ATM) por una con-dromatosis sinovial (CS) es muy pocofrecuente. Se desarrolla a partir de la con-drometaplasia de la subíntima sinovial,formándose múltiples nódulos cartilagi-nosos que son liberados al espacio arti-cular. En la mayoría de los casos el pro-ceso queda limitado a dicho espacio,pero en ocasiones distiende la cápsulaarticular, protruyendo hacia la regiónparotídea o base del cráneo. Se han des-crito cuadros de comportamiento agre-sivo con erosión del hueso temporal einvasión intracraneal.

Caso clínico

Mujer de 44 años que acude por pre-sentar limitación de la apertura oral pro-gresiva y tumoración preauricular izquier-da, de años de evolución. Sin antece-dentes de interés.

En la exploración se aprecia unatumoración de aproximadamente 2x2cm, de consistencia elástica, no despla-zable e indolora (Fig. 1). La apertura oral,de 30 mm, produce una leve crepitaciónarticular, con laterodesviación al ladoizquierdo.La exploración parotídea, delnervio facial, pares craneales, intraoral ycervical no aporta hallazgos.

En las pruebas de imagen, la radio-grafía panorámica evidenciaba un cón-dilo ligeramente irregular, respecto alcontralateral (Fig. 2).

La TC mostró una lesión hipodensaprecondílea de 18,4 mm por 31,7 mm.Se extendía medialmente, dirigiéndosehacia la base del ala externa de la apófi-sis pterigoides y erosionando parcial-mente el suelo de la fosa cerebral media(Fig. 3).

La RM demostró una importante dis-tensión anterior de la cápsula articular,que conformaba los márgenes de latumoración (Fig. 4). En su interior se hallaba una señal hiperinten-sa compatible con exudado y múltiples señales hipointensas dedimensión variable y densidad similar al menisco o fibrocartílagoarticular (Fig. 5).

Con el diagnóstico de presunción de tumoración de origen arti-cular, compatible con condromatosis sinovial, se efectuó el abor-

Introduction

Synovial chondromatosis(SC) of the temporo-mandibular joint (TMJ) is avery rare condition. It devel-ops as a result of chon-drometaplasia of the subin-timal layer of the synovium.Multiple cartilaginous nod-ules are formed that breakoff into the joint space. Inmost cases the process islimited to this space, but onoccasions the joint capsulebecomes distended, pro-truding towards the parotidregion or skull base. Aggres-sive behavior has beendescribed with erosion of thetemporal bone and intracra-nial extension.

Case report

Female, forty-four years old,attended our department asa result of limited oral aper-ture that was progressive,and a preauricular tumor-like mass on the left side,which had been developingfor years. She had no med-ical history of interest.The examination revealed atumor-like mass that mea-sured approximately 2x2cm, with an elastic consis-tency, that was fixed andnon-tender (Fig. 1). Oralaperture of 30 mm pro-duced slight joint crepitationwith laterodeviation towardsthe left. The examination ofthe parotid, facial and cra-nial nerves, and the intra-oral and cervical examina-tion were unremarkable.

With regard to the imaging studies, the panoramic radi-ography showed a condyle that was slightly irregular com-pared with the contralateral side (Fig. 2).

The CT scan showed a precondyloid hypodense lesion,measuring 18.4 mm by 31.7 mm. It extended mediallytowards the base of the external wing of the pterygoid process

Figura 1. Vista preoperatoria de la paciente.Figure 1. Preoperatory view of the patient.

Figura 2. Detalle de la articulación afectada en la OPG.Figure 2. Detail from the paronex of the affected joint.

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Condromatosis sinovial de la articulación temporomandibular102 Rev Esp Cir Oral y Maxilofac 2006;28,2 (marzo-abril):100-105© 2006 ergon

and the floor of the middlecranial fossa was partiallyeroded (Fig. 3).MRI showed considerabledistension of the joint cap-sule anteriorly, along themargins of the mass (Fig. 4).Its interior was hyperintenseand compatible with exu-date. There were multiplehypointense signals withvariable dimensions, andwith a similar density tomeniscus or joint fibrocar-tilage (Fig. 5). With a presumed diagnosisof a tumor-like mass origi-nating from a joint, com-patible with synovial chon-dromatosis, the lesion wasapproached by means of apreauricular incision. Thejoint capsule, which wasvery distended purplish andhyperemic, was exposed. Onopening the capsule, syn-ovial tissue protruded thatwas thick, inflamed and fri-able. Once the joint spacehad been exposed, multipleloose bodies appeared, morethan 40, that were whitishand of irregular shapes andsizes and with a stony con-sistency. Some emergedspontaneously, particularlythe smaller ones, and therest were removed withinstruments (Figs. 6 and 7).Following condylar distractionand extensive lavage, no fur-ther intra-articular loose bod-ies were observed, and thestretched capsule was dis-sected in the median plane.The capsular excess and vis-ible synovial membrane wereresected, and no metaplasticchanges were observedmacroscopically. The menis-cus, which was moderatelydeformed and anteriorly lux-ated, was sutured to theretrodiscal tissue. The capsulewas closed, and aspiration

daje de la lesión. Tras una incisión pre-auricular, se expuso la cápsula articu-lar, muy distendida y de aspecto violá-ceo, hiperémico. Al abrir la cápsula pro-truyó el tejido sinovial, engrosado, infla-matorio y muy friable. Expuesto el espa-cio articular, aparecieron múltiples cuer-pos libres, más de 40, de aspecto blan-quecino, con tamaños y formas irregu-lares, y consistencia pétrea. Algunos salie-ron espontáneamente, sobre todo losmás pequeños; el resto se extrajeron ins-trumentalmente (Figs. 6 y 7).

Tras distracción condilar y lavado pro-fuso se comprobó la ausencia de cuer-pos libres intraarticulares, procediéndo-se a la disección de la cápsula distendi-da en sentido medial. Se resecó el exce-so capsular y la membrana sinovial visi-ble, sin cambios metaplásicos macros-cópicos. El menisco, moderadamentedeformado y luxado anteriormente, sesuturó al tejido retrodiscal. La cápsula secerró, colocándose un drenaje aspirati-vo previo al cierre de la herida.

El postoperatorio cursó sin inciden-cias. El examen patológico demostrómúltiples nódulos de cartílago hialino,recubiertos por epitelio sinovial (Fig. 8).La membrana sinovial presentaba signosinflamatorios, sin condrometaplasia. Lapaciente inició fisioterapia precozmen-te, hallándose seis meses después asin-tomática, con una apertura oral de 37mm.

Discusión

La condromatosis sinovial (CS) sueleafectar a grandes articulaciones delesqueleto axial. Es más frecuente enmujeres, y en la articulación derecha.3,4

Se diagnostica a mayor edad, cuarta yquinta década, que en el resto de loca-lizaciones,3 y excepcionalmente es bila-teral.1 Aunque los macro y microtrau-matismos han sido implicados,3 su etio-logía es desconocida.

Se distinguen 2 formas: La CS pri-maria, una metaplasia condral de restosde tejido mesenquimal a nivel subsino-vial. Tiene 3 estadios:2 1-Proceso limita-do a la membrana sinovial, formandopapilas hiperémicas y edematosas. 2-

Figura 3. Corte coronal de la TC.Figure 3. CT coronal view.

Figura 4. RM potenciada en T2 con señal hipertensa.Figure 4. T2 of the MR with hypertense signal.

Figura 5. Corte coronal de RM (T2) con cuerpos libres intraarticilares.Figure 5. Coronal view of the MR (T2) with intraarticular loose bodies.

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Metaplasia subsinovial con presencia departículas libres intraarticulares, con con-drocitos activos. 3-Partículas libres, conmembrana sinovial normal.

La CS secundaria, mucho más fre-cuente,17 suele ser debida a cambiosartrósicos o traumáticos, con liberaciónde fragmentos osteocondrales al espa-cio articular.

Con la evolución de la enfermedad,los nódulos cartilaginosos pueden cre-cer y calcificarse, la sinovial se engrue-sa y aparecen cambios degenerativos enlas superficies articulares.2

Los síntomas más frecuentes son:3

dolor, inflamación, limitación del movi-miento articular, crepitación, clics. Al serla clínica inespecífica y benigna, es fre-cuente el diagnóstico tardío.

El diagnóstico diferencial tendrá encuenta: procesos musculares; artropatíasinflamatorias y traumáticas; disfunción tem-poromandibular; anquilosis; e infeccionescomo la tuberculosis. Si la afectación esposterior, puede simular una lesión deloído medio o externo; la extensión ante-rior y lateral puede sugerir una tumoraciónparotídea,16 habiendo sido confundido his-tológicamente con un tumor mixto benig-no.12 En ocasiones se ha descrito la coe-xistencia de CS con sinovitis villonodular,hiperplasia condilar y otras patologías,3 loque dificulta el diagnóstico.

La radiología convencional es nega-tiva en 24-57% de los casos.3 Sólo si loscuerpos libres están calcificados seránvisibles. Los signos indirectos son ines-pecíficos: erosiones óseas, esclerosis,aumento del espacio articular.

La TC puede definir el tamaño, formay localización de los cuerpos libres, aun-que la prueba de elección es la RM, quepermite el diagnóstico diferencial conotros trastornos proliferativos sinoviales,delimita la extensión de la lesión, locali-za los condromas y confirma el origensinovial de la lesión.11,12 Es especialmen-te útil cuando se sospecha extensión intracraneal, para valorar laproximidad y afectación de la duramadre y planificar la cirugía.

Una adecuada valoración mediante TC o RM puede evitar paro-tidectomías y condilectomías innecesarias.10

El mejor procedimiento diagnóstico es el artroscópico. Demos-trará la presencia de cuerpos libres intraarticulares de naturalezacondroide, así como posibles áreas metaplásicas sinoviales.5 El núme-ro de cuerpos libres puede sugerir el diagnóstico:14 la mayoría de

drainage was placed beforeclosing the wound.There were no incidents dur-ing the postoperative peri-od. The pathological exam-ination showed multiplenodules of hyaline cartilagethat were covered by syn-ovial epithelium (Fig. 8). Thesynovial membrane showedsigns of inflammation, butwith no chondrometaplasia.The patient started physio-therapy promptly, and sixmonths later she wasasymptomatic. Her oralaperture was 37 mm.

Discussion

Synovial chondromatosis(SC) tends to affect the larg-er joints of the axial skele-ton. It is more common inwomen, in right-sidedjoints.3,4 It is diagnosed lateron in life, during the fourthand fifth decades, than inthe remaining locations3

and exceptionally it can bebilateral.1 While macro- andmicrotraumatism have beenimplicated,3 its etiology isunknown.Two types have been iden-tified; primary SC is a chon-dral metaplasia of mes-enchymal tissue remains ata subsynovial level. It hasthree stages:2 Stage one isa process that is limited tothe synovial membrane, andhyperemic and edematouspapillae are formed. In stagetwo, synovial metaplasiaoccurs. There are intra-artic-

ular loose particles and active chondrocytes. Stage three con-sists of loose particles with normal synovial membrane.

Secondary SC is much more common.17 It tends to bedue to arthroscopic or traumatic changes as a result of whichosteochondral fragments are released into the joint space.

As the disease develops, cartilaginous nodules may appearand become calcified, the synovial tissue thickens and degen-erative changes appear in the joint surfaces.2

Figura 6. Abordaje de la articulación izquierda.Figure 6. Approach to the left joint.

Figura 7. Figure 7.

Figura 8. Histología de un nódulo articular (HE)Figure 8. Histology of an intraarticular Body (HE).

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The most frequent symptoms are:3 pain, inflammation,limited joint movement, crepitation, clicks. As the clinicalsymptoms are unspecific and benign, the diagnosis is oftendelayed.

The differential diagnosis takes into account: muscularprocesses, inflammatory and traumatic arthropathies, tem-poromandibular dysfunction, ankylosis and infections suchas tuberculosis. If there is posterior involvement, it may appearto be a lesion of the middle or external ear; anterior and lat-eral extension may be suggestive of a parotid tumor.16 His-tologically it has been confused with a benign mixed tumor.12

On occasions the coexistence of SC has been described withvillonodular synovitis, condylar hyperplasia and other patholo-gies,3 which makes diagnosis difficult.

Conventional radiology is negative in 24-57% of cases.3

Only if the loose bodies are calcified will they be visible. Theindirect signs are unspecific: bone erosion, sclerosis, jointspace increase.

The CT scan will show the size, form and location of theloose bodies, although the modality of choice is MRI, as adifferential diagnosis can be carried out with other syn-ovial proliferative disorders, the size of the lesion is shown,the chondromas are located and the synovial origin of thelesion is confirmed.11,12 It is particularly useful when extracra-nial extension is suspected in order to evaluate the proxim-ity and involvement of the duramater and for planning thesurgery.

Adequate evaluation by means of a CAT scan or MRI canavoid unnecessary parotidectomies and condylectomies.10

The best diagnostic procedure is the arthroscopy. Intra-articular loose bodies with a chondroid nature will be shown,as well as possible areas of synovial metaplasia.5 The num-ber of loose bodies may be suggestive of the diagnosis.14

Most patients with primary SC have more than ten loosebodies, while the remaining pathologies have less than three.

Microscopically islands of hyaline cartilage can be appre-ciated in the connective tissue of the subintimal synoviallayer, that protrude into the synovial membrane or that havecome away from the joint cavity.4 These nodules can becomecalcified and they may undergo enchondral ossification, inan irregular and patchy manner, normally from the outsidetowards the center.7 The chondrocytes are distributed ingroups in an irregular manner throughout the nodule (Fig.8), and they often show atypical features.3 The secondaryforms have nodules of a larger size with a more irregular sur-face. Once sectioned, a central area tends to appear withthe osteoarticular fragment that started the process. It is lesscellular and more uniform and, histologically, it is morebenign. The calcifications are arranged in bands or they mayhave a concentric shape and form rings.

The most important differential diagnosis should be madewith synovial chondrosarcoma. It has a similar histology butit is not made up of cellular clumps. Signs of aggressive boneinfiltration can be seen together with a permeative pattern.4

Some cases of malignant transformation to chondrosarco-

pacientes con CS primaria tienen más de 10 cuerpos libres, mien-tras que el resto de patologías suelen contener menos de 3.

Microscópicamente, pueden apreciarse islotes de cartílago hiali-no en el tejido conectivo de la subíntima sinovial, protruyendo enla membrana sinovial o desprendiéndose a la cavidad articular.4 Estosnódulos pueden calcificarse y sufrir osificación encondral, de formaparcheada e irregular, habitualmente de la periferia al centro.7 Loscondrocitos se disponen agrupados de forma irregular por todo elnódulo (Fig. 8), mostrando con frecuencia atipias3. Las formas secun-darias presentan nódulos de mayor tamaño, con superficie más regu-lar. Su sección suele mostrar una zona central con el fragmento oste-oarticular que inició el proceso. Presentan menor celularidad y másuniforme, así como una histología más benigna. Las calcificacionesse disponen en bandas o de forma concéntrica, formando anillos.

El diagnóstico diferencial más importante debe realizarse con elcondrosarcoma sinovial, el cual muestra una histología similar, perola celularidad no se dispone en racimos y asocia signos de infiltra-ción ósea agresiva, con un patrón permeativo.4 Se han descrito algu-nos casos de transformación maligna a condrosarcoma en la ATM.Se debe sospechar ante una CS tratada, con recidivas múltiples yen cortos espacios de tiempo.13

El tratamiento se basa en la exploración quirúrgica abierta o artros-cópica, con retirada de los cuerpos libres y sinovectomía parcial delas áreas inflamadas y metaplásicas.5 La vía artroscópica sería el méto-do de elección si las pruebas de imagen demuestran afectación exclu-siva del espacio superior, sin afectación extraarticular y con un tama-ño de los nódulos menor de 2-3 mm, retirando los condromas porla cánula de instrumentación y efectuando una abrasión de las áreasde sinovial afectadas. Sin embargo, no permite evacuar cuerpos libresde gran tamaño y la recidiva puede ser más frecuente.3,7,8

Ante nódulos extraarticulares en zonas de difícil acceso puedeconsiderarse una actitud conservadora. Si no tienen relación con lasinovial, pueden permanecer asintomáticos y con el mismo tama-ño durante años.6

Hay pacientes con una historia de larga evolución en los quela CS tiene un comportamiento localmente destructivo, con ero-sión de la fosa glenoidea o infratemporal y extensión hacia la fosacerebral media; aunque se mantiene extradural, se han descrito ero-siones óseas masivas, con desplazamiento de estructuras y parálisisdel nervio facial.7,9,11,12,15 En estas situaciones el diagnóstico dife-rencial debe realizarse con procesos neoplásicos. Se debe asegu-rar el control local y la exéresis completa que permita su análisisposterior, para descartar malignidad, y evitar el riesgo de degene-ración de la lesión residual.11,12

Se han descrito recidivas hasta en un 30% de los casos, posi-blemente por resección incompleta de la sinovial metaplásica, noencontrando diferencias algunos autores entre cirugía abierta oartroscópica.4,14 El examen histopatológico de la membrana sino-vial es lo único que puede determinar si la situación ha alcanzadouna fase de estabilidad o no, esto no se puede inferir por el aspec-to de la articulación o las partículas.7

Estudios recientes investigan la posibilidad de que la CS puedaser secundaria a una proliferación clonal, neoplásica.12

Es recomendable mantener un control periódico, indefinido, delpaciente.

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ma have been described in the TMJ. This should be suspectedfollowing SC treatment when there are multiple relapses ina short space of time.13

Treatment is based on surgical examination, either openor arthroscopic, and the removal of the loose bodies togeth-er with a partial synovectomy of the inflamed and meta-plastic areas.5 The arthroscopic approach is the method ofchoice if the imaging studies show that only the upper spacehas been affected, if there is no extra-articular involvement,and if the size of the nodules is less than 2-3 mm. The chon-dromas can be removed through the instrument cannulaand the affected synovial areas should be abraded. Howev-er, large sized loose bodies cannot be removed in this way,and there may be more frequent cases of relapse.3,7,8

If there are extra-articular nodules in areas that aredifficult to access, a conservative view can be taken. If thereis no synovial involvement, they can remain asymptomaticand not change in size for years.6

There are patients with a long history of SC that is local-ly destructive, with erosion of the glenoid or infratemporalfossae and with extension towards the middle cranial fossa.Although it may remain extradural, massive bone erosionhas been described, with displacement of structures andparalysis of the facial nerve.7,9,11,12,15 In this situation the dif-ferential diagnosis should be carried out with neoplasticprocesses. Local control should be ensured, together withcomplete exeresis enabling posterior analysis so as to ruleout malignancy, and in order to avoid the risk of degener-ation of the residual lesion.11,12

Relapses have been described in up to 30% of cases, pos-sibly as a result of incomplete resection of the metaplasticsynovium, while some authors have not found any differ-ences between open or arthroscopic surgery.4,14 Only will thehistopathologic examination of the synovial membrane deter-mine if the condition has stabilized or not, as this cannot beassumed from the appearance of the joint or the particles.7

The latest studies are investigating the possibility thatSC may be secondary to a neoplastic clonal proliferation.12

A periodic, indefinite following of the patient is advised.

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