Ameloblastoma Maligno. Presentacion de Un Caso

7/26/2019 Ameloblastoma Maligno. Presentacion de Un Caso

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Vol. 10, Nm. 1 Enero-Abril 2014 pp. 4-11

Ameloblastoma maligno.Presentacin de un caso

gueda Marisol Arellano Flores,* Ma. Iliana Picco Daz,** Roco Gloria Fernndez Lpez,*

Jorge Martnez Baeza,*** Fausto Garca Carrasco,**** Claudia Araceli Torres Urbina,*****Jos Luis Vzquez Salvador *****

* Acadmico en Ciruga Maxilofacial. Universidad Nacional Autnoma de Mxico, Ciudad Universitaria.** Mdico adscrito al Servicio de Ciruga Maxilofacial. Hospital 1o de Octubre, ISSSTE.

*** Cirujano Maxilofacial de Prctica Privada.**** Cirujano General y Trasplante de rganos.

***** Cirujano Dentista de Prctica Privada.

Correspondencia:CMF gueda Marisol Arellano Flores

Jos Mara Velasco Nm. 110, Despacho 104B,Col. San Jos Insurgentes, 07900,

Mxico, D.F. Tel: 5598 7310E-mail: [email protected]

Este artculo puede ser consultado en versin completa en http:// www.medigraphic.com/cirugiabucal

RESUMEN

El ameloblastoma, en su variante benigna, es un tumoraltamente invasivo; si no es contemplado y tratado comotal, puede malignizarse o recidivar; muchos autores atri-buyen la malignizacin o presencia de recidivas cuandoson tratados conservadoramente. Diversos reportes enla literatura sugieren tratamiento radical, lo que aportamuchas ventajas a largo plazo, evitando recurrencias al-tamente agresivas y, sobre todo, la malignizacin tumo-ral. Se presenta un caso clnico de paciente femenino,de 54 aos de edad con diagnstico de ameloblastomamaligno, inicialmente diagnosticado como ameloblastomadesmoplsico a 15 aos de evolucin, siendo tratado conmedicina alternativa inicialmente. Realizamos reseccinde la lesin con osteotomas bilaterales a nivel de ramaascendente mandibular, reconstruccin con placa de tita-nio y vaciamiento ganglionar cervical selectivo.

Palabras clave: Ameloblastoma maligno, metstasis,tumor mandibular, tumor maligno.

SUMMARY

The ameloblastoma, in its benign variant, is a highly inva- sive tumor, if it is seen and treated as such, can becomemalignant or recurrence; many authors attribute the malig- nancy or the presence of relapses in these tumors, whentreated conservatively. Several reports in the literaturewhich suggest radical treatment, reduced or canceled thelikelihood of recurrence or malignant tumor. Recommendsticking to radical behavior by surgeons. There are manylong-term benefts, avoiding highly aggressive recurrenc - es and above will prevent the malignant tumor. We reportthe clinical case of female patient, 54 years of age with adiagnosis of malignant ameloblastoma, who initially wasdiagnosed with desmoplastic ameloblastoma, 15 years ofevolution, being treated with alternative medicine initiallyperformed with resection of the lesion level bilateral oste- otomies ascending branch mandibular reconstruction withtitanium plate and selective cervical lymphadenectomy.

Key words: Ameloblastoma, metastasis,malignant jaw tumor, malignant tumor.



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gueda Marisol Arellano Flores y cols.Ameloblastoma maligno 5


INTRODUCCIN

Antecedentes histricos

El primer caso de ameloblastoma mandibular conmetstasis a los ndulos linfticos fue descrito porEve en 1883.1 Desde entonces los casos con n-dulos linfticos o metstasis pulmonares se handescrito por Heath (1887),2 Horsley (1924),3 Sim-mons (1928),4 de Spring (1932),5 Vorzimer y Per-la (1932),6 New (1938),7 Havens (1939),8 Ewing(1940),9 Chont (1943),10 Schweitzer y Barnfield(1943),11 Grimes y Stephens (1948),12 Waterworthy Pullar (1948).13

Schweitzer y Barnfeld (1943) 11 mencionan 32casos en la literatura, con la etiqueta maligno, diezde ellos con metstasis. No est claro cules son susevidencias de malignidad, especialmente en aquellosque no tienen metstasis.Grimes y Stephens (1948)12 mencionan un casointeresante de una mujer blanca de 56 aos de edad,quien diez aos antes tena un ameloblastoma enmaxilar que fue eliminado, y posteriormente se sometia lobectoma para la nica metstasis en el pulmn.12

Waterworth y Pullar (1948)13 citan el caso de unhombre blanco de 57 aos, que 24 aos despusde la aparicin de un ameloblastoma en mandbulamostr bala de can, metstasis en los pulmones,de acuerdo al resultado histolgico.13 Explican que enotros casos de ameloblastoma la metstasis ocurri

generalmente diez o ms aos despus del inicio deltumor mandibular.13Vorzimer y Perla (1932)6 afrman que, en su caso,

las metstasis pulmonares se produjeron a travs de laaspiracin. En el caso de Waterworth y Pullar (1948),13 elcaso fue claramente uno de diseminacin hematgena.13

Concepto

El ameloblastoma maligno es un tumor muy raro;14 es una neoplasia en la cual no se muestra el patrnde un ameloblastoma con caractersticas citolgi-cas de malignidad en la lesin primaria de los maxi-lares, ni en lesiones metastsicas.15-17 El trminoameloblastoma maligno era especialmente contro-versial debido a la antigua clasifcacin de la Orga -nizacin Mundial de la Salud en la que el diagns-tico se basaba en la presencia de metstasis.15-17 El trmino carcinoma ameloblstico fue propuestopara referirse a un ameloblastoma que s mostrevidencia microscpica de malignidad, atipias celu-lares, independientemente de si se ha desarrolladoo no metstasis.15-17

De acuerdo a la OMS, se distinguen dos entidadesmalignas: el carcinoma ameloblstico y el ameloblas-toma maligno.10,11,17,18,21-23

Carcinoma ameloblstico , con 3 entidades:

Carcinoma ameloblstico primario. Es aquelque presenta signos de malignidad en el tu-mor primario, recurrente y en las metstasis.Adems, las clulas presentan hipercromatis-mo, incremento en el tamao del ncleo res-pecto al citoplasma y mitosis aberrantes.7,21,22

Carcinoma ameloblstico tipo secundario in-traseo. Es aquel ameloblastoma previamen-te benigno que en sus metstasis presentaatipias celulares.7,21

Carcinoma ameloblstico tipo secundario peri-frico. Es la transformacin de un ameloblasto-

ma perifrico preexistente que se maligniz.7,21

Ameloblastoma maligno . Es el que causa me-tstasis pero que tiene el mismo aspecto histol-gico benigno del ameloblastoma comn, tanto enel tumor primario como en las metstasis.7,21,22

El ameloblastoma maligno se describe a menudocomo un subtipo de carcinoma odontognico contumor primario y metastsico, que comparten unacaracterstica histopatolgica similar: un ameloblas-toma bien diferenciado.4,18-20 Aunque el tumor primario

puede aparecer benigno en el comportamiento yla histologa, la presencia de metstasis, en s, leconfere el trmino maligno. 14,18-20 Es decir, la variedadmaligna o que origina metstasis slo se distingue delameloblastoma benigno por la presencia de mets-tasis sin caractersticas histolgicas especfcas. 14

La edad de aparicin de estos tumores est enel rango de 4-84 aos,15 con una media a los 42.4aos de edad,15 mostrando mayor incidencia en elgrupo de los 20-40 aos de edad.15 Su predileccinpor gnero data 1.5 veces ms a menudo en varonesque en mujeres.15 La localizacin anatmica msfrecuente del tumor primario es la mandbula21 y elsitio anatmico predilecto para metastatizar son lospulmones en un 83.6%,21 seguido por linfonodosen un 21.15%,21 huesos en 14.10%,21 cerebro en6.4%,21 tejido blando y sistema gastrointestinal en5.4%,21 diafragma en 2.2%21 y genitourinario en2.1%.21 La semiologa tpica de dicha entidad englobaaumento de volumen submucoso de crecimientolento, prdida de rganos dentales, maloclusin,parestesias y/o dolor localizado.14 Tomogrfcamentesuelen observarse lesiones mixtas, con patrones


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Revista Mexicana de Ciruga Bucal y Maxilofacial 2014;10 (1): 4-116


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hipodensos e hiperdensos.21 La estereolitografa estil para la planeacin del procedimiento quirrgico;se considera un biomodelo que nos ofrece unaimagen tridimensional de la zona quirrgica, permi-tindonos observar la extensin, tamao y formade la lesin.22,23 En tumores en los cuales duranteel transoperatorio son sugestivos de malignidad, esdecir, demasiado infltrados o por diversos criteriosquirrgicos, es importante manejarlos como tales;est justifcado realizar, diseccin radical de cuello, 24 vaciamiento ganglionar,24 de acuerdo a la extensiny severidad de estos datos; segn la localizacinneoplsica inicial, se han descrito varios tipos devaciamientos parciales.24 El vaciamiento ganglionarcervical parcial o selectivo afecta a uno o variosniveles ganglionares.24 Se indica en el caso de cuelloN.O. y proporciona entonces informacin anatomo-patolgica del estadio ganglionar.24 Se resecan de

forma selectiva ciertos grupos ganglionares conriesgo de micrometstasis en los cuellos NO.24

PRESENTACIN DEL CASO

Se trata de paciente femenino de 59 aos de edadquien acude a consulta al Servicio de Ciruga Maxi-lofacial, inicialmente diagnosticada por mdico par-ticular con ameloblastoma desmoplsico slido enregin mandibular anterior; la paciente decide noser intervenida quirrgicamente por motivos perso-nales; en su negativa al procedimiento quirrgico

decide tratarse con medicina alternativa, pero al nover mejora acepta ser intervenida(Figura 1) .La paciente niega antecedentes personales pato-

lgicos, transfusionales, quirrgicos, traumticos,crnico degenerativos e infectocontagiosos.

En su inspeccin fsica presenta aumento de volu-men mandibular anterior no doloroso a la palpacin,de consistencia frme, que abarca todo el borde basalmandibular y se extiende hasta cuerpo mandibular.A la exploracin fsica intraoral se observa denticinpermanente incompleta, uso de prtesis parcial remo-vible maxilar anterior en OD 14, 23 y 25. Operatoriadental en OD 17, 16, 24, 26 y 27. Prtesis fja en OD 45.

Enfermedad periodontal crnica generalizada. Lneamedia estable, caninos y molares CI Angle, desgaste encaras oclusales de molares. Apertura bucal de 40 mm,movimientos de apertura, cierre y lateralidad mandibularconservados. Piel, mucosas y tegumentos de adecuadaconsistencia, coloracin e hidratacin.

En la ortopantomografa se observa una lesinmixta que abarca regin de OD 45, 44, 43, 42, 41,31, 32, 33, 34, 35 y 36, snfsis y cuerpo mandibular(Figura 2) .

Se programa para realizar biopsia incisionalbajo anestesia local y se enva muestra para suestudio histopatolgico(Figura 7). Patologa reportala presencia de islotes epiteliales odontognicos,que presentan queratinizacin central y clulasde aspecto ameloblstico con abundante estromafbroso, obteniendo diagnstico de ameloblastoma.

Se toma TAC para reconstruccin con estereo-litografa(Figura 3) y obtener muestra con tamaoreal de paciente para poder realizar la planeacinquirrgica y reconstruccin de la zona(Figura 4) .Dada la naturaleza destructiva e invasiva del tumorse programa para realizar osteotoma segmentariamandibular bilateral y reconstruccin con placa detitanio. Bajo anestesia general inhalatoria balanceada(AGIB) e intubacin nasotraqueal, se realiza abor-daje extraoral a travs de la cara lingual y vestibularmandibular, prolongndose hasta la regin retromolar

de ambos lados. Posteriomente se levanta un colgajomucoperistico y se liga paquete vasculonerviosomentoniano por vestibular. Se diseca el cuerpo yrama mandibular ascendente. Se diseca la mandbuladel msculo masetero por la cara externa y de losmsculos pterigoideos por la cara interna(Figura 5) .

Se realiza osteotoma de forma bilateral en ramaascendente mandibular y se obtiene segmento enuna sola pieza(Figura 6A y B) . En el transoperatoriose observa lesin infltrada, motivo por el cual se deci -de realizar vaciamiento ganglionar cervical selectivode cadenas ganglionares mentoniana y submaxilar

bilateral, procediendo con la reconstruccin de titaniopreviamente contorneada sobre la estereolitografa(Figura 6C y D) , cierre por planos y se colocan drena- jes tipo drenovac. Subsecuentemente se envan lasmuestras sea y ganglionar a estudio histopatolgico,arrojando un diagnstico de ameloblastoma maligno,presencia de metstasis en cadenas ganglionaresresecadas; se observa un postquirrgico sin compli-caciones; se solicita Tomografa por Emisin dePositrones para descartar la presencia de metstasisen otras regiones; se observa PET postquirrgicalibre de metstasis(Figura 8) ; la paciente es referidaa oncologa para su control y tratamiento.

DISCUSIN

El ameloblastoma, por su naturaleza, aun en suvariante benigna, es un tumor altamente inva-sivo y debe ser tratado como tal, sobre todo encasos recidivantes y malignos; la controversiaen cuanto al manejo de este tipo de tumores ra-dica en que inicialmente la mayora son tratadosconservadoramente, es decir, con enucleacin


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Figura 1. Aspecto clnico frontal.

Figura 2. Ortopantomografa.

Figura 3. Estereolitografa.

y curetaje o tratados con cirugas mltiples.Bianchi B et al.22 mencionan que el manejo delesiones muy extensas es difcil, debido a quela preservacin de mrgenes seos delgados in-crementa el riesgo de fractura y recurrencia, yprev la reseccin con mrgenes seguros.22 Y-ez RM y cols.14 mencionan que la enucleaciny curetaje aumentan de manera significativa elriesgo de metstasis,14 mostrando una alta in-cidencia de recidiva o malignizacin de dichaslesiones; ante este tipo de tratamientos, habla-mos del 50-90%22,25 y respecto al potencial derecurrecia,14 el curetaje del tumor primario llevaal peor de los pronsticos;14 de la misma maneramencionan que se obtienen mejores resultadoscon la reseccin tumoral con mrgenes de tejido sano de 1-1.5 cm.14,26,27 Ciment LM et al.28 y Newman L et al.,29 hablan del tratamiento en

lesiones metastsicas en pulmones e hgadosiendo el quirrgico el ms utilizado; sugierenque el diagnstico histopatolgico preoperatoriosea llevado a cabo por puncin con aguja finaguiada con TAC;28,29 de igual manera hablan delesiones que se encuentran fuera del alcancequirrgico que pueden ser tratadas con radia-cin y/o quimioterapia, siendo stas las nicasopciones actualmente disponibles.28,29 Ante laradioterapia, los resultados reportados son im-predecibles, con alta tasa de recurrencia,28,29 yla quimioterapia28,29 tiene un efecto paliativo en

la sintomatologa, sin llegar a ser curativa, y enalgunos casos se ha asociado a reduccin deltamao tumoral trayendo beneficios en lesionesextensas inoperables que estn en relacin conestructuras vitales.29,30 En el seguimiento de es-tos pacientes se recomienda al menos una ra-diografa de trax al ao, siendo los pulmones ellugar predilecto para metastatizar, tomando encuenta el gran intervalo entre el diagnstico deltumor primario y la metstasis que va de 10-12aos.14

El uso de un modelo estereolitogrfco se reco -mienda debido a que tales modelos permiten la plani-fcacin preoperatoria de la reseccin y modeladodirecto de las placas de titanio reconstructivas, quehacen el posicionamiento del colgajo ms seguro yms rpido.22

CONCLUSIONES

Debemos poner en balance las ventajas a largo pla-zo de realizar tratamientos radicales, es decir, valo-rar si realmente debemos seguir tratando estos tu-


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Figura 4.

A) Estereolitografa conplaca de reconstruccin.B) Estereolitografa vista inter-na. C) Borde mandibular yadaptacin de placa de re-construccin.D) Prediccinreconstructiva.

A

C

B

D

A

C

B

D

Figura 5.

A) Abordaje quirrgico.B) Osteotoma en rama man-dibular derecha.C) Osteo-toma rama ascendentemandibular izquierda.D) Ex-cisin de la lesin.


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A

C

B

D

Figura 6.

A) Espcimen.B) Pieza qui-rrgica. C) Colocacin deosteosntesis. D) Placa dereconstruccin precontor-neada en posicin.

mores de manera conservadora; tenemos claro quedichos tumores recidivarn ante tratamientos con-servadores y debern ser posteriomente abordados,probablemente, de una manera mucho ms agresiva

que en la primera intervencin. Entonces, en culde las dos situaciones el paciente ser mutilado ma-yormente? En el caso conservador, donde el tumorrecidivar o malignizar y probablemente requerir

Figura 7.

A, B, C ) Histopatologa-B.Ameloblastoma maligno, va-riedad fusocelular que rompecortical sea que se extiendea tejidos blandos periman-dibulares con invasin linfo-vascular.

D) Inmunohistoqumica. Cito-queratina positivo en clulasfusiformes.

A C

B D


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una reseccin de mayores dimensiones que la re-seccin inicial? O en el caso donde la lesin estratada inicialmente de manera radical con cortes

segmentarios seos y donde la probabilidad de re-cidivas o malignizacin sern casi nulas y el tumorser, evidentemente, de menores dimensiones?

A veces no es posible basarnos solamente en eldiagnstico histopatolgico, aunque ste sea correc-to; debemos tomar en cuenta las caractersticasclnicas transoperatorias de la regin intervenida parapoder decidir nuestro deber quirrgico, basarnos ennuestra experiencia, siempre ser objetivos en favorde la vida y la funcin.

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Figura 8.

Estudio PET-CT con18FDG sin evidencia de zo-nas de hipermetabolismo, slo expresin a ni-vel de cicatriz, sin evidencia de actividad fueradel rea de intervencin. Sin datos de actividadtumoral.


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