Intervención para la disartria asociada con la lesión cerebral adquirida en niños y adolescentes

7/22/2019 Intervención para la disartria asociada con la lesión cerebral adquirida en niños y adolescentes

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11/2/2014 Intervención para la disartr ia asociada con la lesión cerebral adquirida en niños y adolescentes

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INTERVENCIÓN PARA LA DISARTRIA ASOCIADA CON LA LESIÓN CEREBRAL ADQUIRIDA EN NIÑOS YADOLESCENTES

Morgan Angela T, Vogel Adam P

Fecha de la modificación significativa más reciente: 13 de mayo de 2008

Esta revisión debería citarse como: Morgan Angela T, Vogel Adam P. Intervención para la disartria asociada con la lesión cerebraladquirida en niños y adolescentes (Revisión Cochrane traducida). En: La Biblioteca Cochrane Plus, 2008 Número 4. Oxford: Update

Software Ltd. Disponible en: http://www.update-software.com. (Traducida de The Cochrane Library, 2008 Issue 3. Chichester, UK: JohnWiley & Sons, Ltd.).

RESUMEN

Antecedentes

El término "lesión cerebral adquirida" (LCA) incorpora un rango de etiologías, incluido el accidente cerebrovascular, el tumor cerebral y lalesión cerebral traumática. La LCA es una causa frecuente de discapacidad en la población pediátrica, y la disartria es una secuelacomún y a menudo persistente asociada con la LCA en niños.

Objetivos

Evaluar la eficacia de la intervención proporcionada por Patólogos/Terapeutas del habla y lenguaje acerca del habla disártrica en niñoscomo resultado de la lesión cerebral adquirida.

Estrategia de búsqueda

Se hicieron búsquedas en CENTRAL (número 4, 2006), MEDLINE (1966 hasta 02/2007), CINAHL (1982 hasta 02/2007), EMBASE (1980hasta 02/2007), ERIC (1965 hasta 02/2007), Linguistics Abstracts Online (1985 hasta 02/07), PsycINFO (1872 hasta 02/2007). Tambiénse buscaron referencias adicionales de los estudios de listas de referencias.

Criterios de selección

La revisión consideró los ensayos controlados con asignación al azar (ECAs) y los estudios de diseño cuasiexperimental de niños entretres y 16 años con disartria adquirida agrupada por etiología (p.ej., tumor cerebral, lesión cerebral traumática, accidente cerebrovascular).

Recopilación y análisis de datos

Cada autor evaluó de forma independiente la relevancia de los títulos y resúmenes (100% de confiabilidad interevaluador) y se obtuvoversión de texto completo de todos los artículos potencialmente pertinentes. Ningún estudio cumplió los criterios de inclusión.

Resultados principales

De 2 091 títulos y resúmenes identificados, se obtuvieron los textos completos sólo de tres (Morgan 2007; Murdoch 1999; Netsell 2001).Se excluyeron 2 088, en gran parte por no incluir disartria, por ser documentos de diagnóstico o descriptivos, y por tratarse de adultos enlugar de niños. Morgan 2007 y Murdoch 1999 se excluyeron por no emplear la metodología de un ECA o cuasialeatorio; Netsell 2001 por ser un documento de revisión teórico, en lugar de un estudio de intervención. Cinco referencias se identificaron y se obtuvieron a partir dela bibliografía del documento de Murdoch 1999. Se excluyeron todas porque incluían poblaciones sin LCA, adultos con disartria o diseñoinapropiado. Por lo tanto, ningún estudio cumplió los criterios de inclusión.

Conclusiones de los autores

La revisión demuestra una falta crítica de estudios, mucho menos de ECAs que aborden la eficacia del tratamiento para la disartria enniños con LCA. Los posibles motivos para explicar esta falta de datos incluyen i) una falta de comprensión de las características o laevolución natural de la disartria asociada con esta población; ii) la falta de un sistema de clasificación de diagnóstico para los niños, queexcluye el desarrollo de programas de intervención bien proyectados; y iii) la heterogeneidad de ambas etiologías y los posibles tipos de

disartria resultantes de la LCA pediátrica. Los esfuerzos deben ser primero dirigidos a estudios modestos bien controlados para identificar los tratamientos eficaces probables que luego se pueden probar en colaboraciones multicéntricas mediante la metodología de ECA ocuasialeatorios.

Esta revisión debería citarse como:

Morgan Angela T, Vogel Adam P Intervención para la disartria asociada con la lesión cerebral adquirida en niños y adolescentes (RevisiónCochrane traducida). En: La Biblioteca Cochrane Plus, 2008 Número 4. Oxford: Update Software Ltd. Disponible en: http://www.update-software.com. (Traducida de The Cochrane Library, 2008 Issue 3. Chichester, UK: John Wiley & Sons, Ltd.).

RESUMEN EN TÉRMINOS SENCILLOS

La disartria es un trastorno en la producción del habla que hace que las personas que lo padecen no sean comprendidas por otras. Ladisartria es un resultado frecuente y a menudo crónico asociado con una lesión cerebral sufrida en la niñez (también conocida comolesión cerebral adquirida [LCA] pediátrica).

Esta investigación examina la eficacia del tratamiento para la disartria posterior a LCA en niños.

Aunque esta investigación informa que se han notificado ganancias positivas de un estudio de caso de un niño con disartria posterior aLCA (específicamente con lesión cerebral traumática), actualmente existen demasiado pocos estudios realizados en esta área paraestablecer conclusiones acerca de la eficacia del tratamiento para la disartria en niños y adolescentes. Esta revisión, por lo tanto, requiere





que los Patólogos/Terapeutas del habla o lenguaje (SLP/SLT) que trabajan en esta área realicen estudios acerca de la evolución natural yla eficacia del tratamiento de este grupo.

ANTECEDENTES

Descripción de la enfermedad

El término "lesión cerebral adquirida" (LCA) abarca una amplia gama de etiologías dentro de la población pediátrica con lesiónneurológica, incluidos los diagnósticos de accidente cerebrovascular y tumor cerebral. Sin embargo, la población más grandecomúnmente está constituida por niños con lesión cerebral traumática o sostenida, como la sufrida en una caída o un accidente

automovilístico (Parslow 2005). La incidencia de lesión cerebral adquirida pediátrica es significativa, con informes de hasta 280 cada 100000 niños que ingresan en el hospital con lesión cerebral traumática sólo en el Reino Unido cada año (Hawley 2003).

La alta incidencia de lesión cerebral adquirida en niños es un motivo principal de preocupación pública, ya que es la causa más frecuentede discapacidad adquirida en niños, y deja una gran proporción de aquellos que sobreviven con múltiples deficiencias a largo plazo(Tennant 1995; Michaud 1993). Una deficiencia crónica comúnmente asociada con la LCA es una modalidad de trastorno del hablallamado disartria (Cahill 2002; Cornwell 2003a; Cornwell 2003b).

La disartria es un trastorno motor del habla que puede afectar el rango, la velocidad, la fuerza y la coordinación de los músculos utilizadospara el habla. Este problema puede afectar a múltiples subsistemas requeridos para una correcta producción del habla, incluidos:articulación, resonancia, prosodia, respiración y fonación (Van Mourik 1997). Las características específicas de disartria posterior a LCApueden incluir: producción imprecisa de consonantes y distorsión de vocales, resonancia anormal (hiper e hiponasalidad, o nasalidadmixta), monotonía, monovolumen, cambios en la velocidad del habla y asistencia respiratoria deficiente para el habla (Cahill 2004; Cahill2005; Morgan 2007; Murdoch 1999). La disartria puede afectar significativamente la inteligibilidad del habla, lo que hace que el niño con

disartria a menudo no sea comprendido y experimente una interrupción en la comunicación. Este resultado puede tener efectos negativossobre la educación, la socialización, las posibilidades posteriores de empleo y, en consecuencia, la participación y la contribución delniño en la sociedad.

Inteligibilidad se define como el grado en el cual un hablante puede ser comprendido por el oyente (Yorkston 1996), y las clasificacionesde inteligibilidad, por consiguiente, nos dicen de qué manera impacta un trastorno del habla sobre la capacidad de comunicarse de unapersona determinada (DeBodt 2002).

Existe un debate con respecto a si los niños y los adultos presentan características similares de disartria. Una revisión de estudios queinforman el cuadro clínico de disartria adquirida infantil llegó a la conclusión de que no había semejanzas definitivas entre laspresentaciones clínicas de disartria en adultos y niños en la bibliografía publicada entre los años 1980 y 1997 (Van Mourik 1997). Por contraste, otros autores han informado características s imilares de disartria entre niños y adultos (Cahill 2004). Aunque las característicasdel trastorno sean similares entre estas poblaciones, se prevé que la disartria en niños puede verse complicada por una variedad deproblemas del desarrollo. La disartria pediátrica ocurre en un contexto de maduración cerebral, rápido crecimiento físico, y desarrollo

cognitivo y psicosocial. Además, los niños todavía están adquiriendo su sistema de producción de sonidos, y la musculatura oral y lacalidad de los movimientos orales cambian durante el desarrollo (Qvarnstrom 1994). Por lo tanto, las características de la disartria infantildespués de la lesión cerebral, y el beneficio potencial de los tratamientos particulares del habla no deben extrapolarse de la bibliografía deadultos.

Descripción de la intervención

Actualmente, existe una tendencia a la práctica basada en la evidencia y la responsabilidad de la práctica en cuanto a todos los aspectosdel tratamiento de salud. A pesar de este hecho, existe una base de pruebas pequeña para el tratamiento de la disartria pediátricaposterior a LCA. Las técnicas existentes son informadas para su uso con la población adulta y se basan en gran medida en los modelosde percepción tradicionales de técnicas de tratamiento basadas en el hablante, incluidos los ejercicios para mejorar el estrés o laentonación basados en mejorar la capacidad de respiración o alterar el modelo de respiración (Bellaire 1986; Rosenbek 1991; Yorkston1988; Yorkston 1999), tratamiento diseñado para alterar el control de la velocidad (Beukelman 1978; Crow 1989; Helm 1979) o ajustar losmodelos de movimiento del habla para producir un resultado del habla sensiblemente más inteligible (Yorkston 1988; Yorkston 1999), y

programas que tienen como objetivo aumentar la intensidad vocal, como el Lee Silverman Voice Treatment (tratamiento vocal de LeeSilverman) (Ramig 1995).

El tratamiento del habla tradicional basado en la comunidad sigue siendo en gran parte subjetivo y no cuantitativo; es decir, un médicoentrena a un niño a mejorar sus sonidos del habla, evaluado mediante resultados del habla de percepción o basados en la audición(Dagenais 1995; Secord 1989). Los sistemas de percepción, como los enumerados más arriba, tienen mérito porque se basan enrepresentar la producción real del habla, que es lo que el oyente atiende (Wood 1999). Sin embargo, hay muchos problemas con laexcesiva confianza en los enfoques de percepción subjetivos para medir y tratar el habla desordenada. Un ejemplo de los problemas conlos enfoques de percepción es el uso del diagnóstico mediante sistemas de transcripción fonética tradicionales destacado por Wood yHardcastle (Wood 1999). Existe una tendencia de los médicos a favor de los errores "categóricos" (p.ej., sustituciones de sonidos comodecir "pin" cuando la persona quiere decir "bin"), sobre los errores "no categóricos" (p.ej., cuando los sonidos están distorsionados demanera que /d/ se produce de manera prolongada e imprecisa) (Ziegler 1989). Los niños con disartria experimentan más comúnmentedistorsiones de sonidos (errores que la mayoría de las veces los médicos transcriben con deficiencias), lo que demuestra la no fiabilidadde las técnicas auditivas tradicionales para tratar a esta población. Si un médico entrenado para escuchar el habla no puede detectar

diferencias sutiles como las que se producen en la disartria, entonces el uso de tales técnicas de percepción no augura nada bueno parael cliente que indefectiblemente tampoco podrá oír correctamente, ni definir ni rectificar su propio trastorno en base a retroalimentaciónauditiva solamente. No obstante, según lo mencionado anteriormente, a pesar de la falta de objetividad, la evaluación de percepciónretiene la validez aparente óptima y es la herramienta de evaluación primaria utilizada por los patólogos del habla/lenguaje. Además, lasopciones de evaluación instrumental actuales carecen de la aplicabilidad y facilidad de uso ofrecidas por los juicios de percepción.





Ha habido intentos de hacer que el tratamiento y las medidas de resultado para valorar el tratamiento para la disartria en adultos seanobjetivos y cuantificables mediante el uso de técnicas inst rumentales como electropalatografía (EPG) (Hardcastle 1985), o Vis iPitch©(Kay Elemetrics) o Speech Viewer © (Bougle 1995). La EPG, por ejemplo, requiere que el participante utilice un molde de acrílico hecho amedida del paladar duro del individuo que incluye 62 electrodos sensores. Los electrodos registran el contacto de la lengua con el paladar durante el habla. Esta técnica es única porque proporciona una presentación visual dinámica de los movimientos linguales que no podíaser vista anteriormente por los médicos o los individuos con trastorno del habla (Hardcastle 1991; Hardcastle 1985). La retroalimentación(feedback) visual adicional proporcionada por la EPG durante el tratamiento del habla puede ser particularmente beneficiosa en eltratamiento del paciente después de una lesión cerebral porque estos pacientes a menudo tienen dificultades con la comprensión de lasinstrucciones verbales o auditivas, que tradicionalmente son utilizadas por los médicos en los programas de recuperación (Chapman 2001;Yorkston 1997). Las técnicas de biorretroalimentación visual proporcionan un ejemplo más tangible o concreto del modelo de habla delpaciente para la recuperación que evita la necesidad de instrucciones complejas. Aunque tanto las técnicas de percepción tradicionales

como las técnicas de biorretroalimentación instrumentales han sido recomendadas para la recuperación de los trastornos del habla debidoa daño cerebral en adultos, ha habido pocas investigaciones acerca de la eficacia del tratamiento para los niños con trastornos del habladebidos a lesión cerebral, y no se puede suponer que los mismos principios y prácticas pueden aplicarse con éxito a la poblaciónpediátrica. Tampoco se sabe de qué manera influyen la edad, la gravedad de la lesión cerebral, el sitio de la lesión cerebral o la gravedadde la disartria en el éxito del tratamiento.

Por qué es importante realizar esta revisión

La disartria es una secuela frecuente y a menudo persistente de la lesión cerebral traumática que puede tener un impacto sobre la calidadde vida de un individuo y sobre su capacidad para participar en la sociedad. Hasta la fecha, no ha habido investigaciones de la efectividadde los tratamientos de percepción e instrumentales para la disartria en la población pediátrica con lesión cerebral adquirida. Dada lavariedad de los factores estresantes del desarrollo, como la maduración neurológica y la maduración de los subsistemas de la produccióndel habla (p.ej., labios, lengua, etc.), no se pueden extrapolar los resultados de las investigaciones en adultos en esta área a la poblaciónpediátrica. Por lo tanto, es el objetivo del documento actual examinar sistemáticamente las pruebas sobre el tratamiento de eficacia parala disartria en la población pediátrica con lesión cerebral adquirida mediante la evaluación de ensayos controlados con asignación al azar y cuasialeatorios.

OBJETIVOS

Evaluar la eficacia de la intervención proporcionada por Patólogos/Terapeutas del habla y lenguaje acerca del habla disártrica en niñoscomo resultado de la lesión cerebral adquirida.

CRITERIOS PARA LA VALORACIÓN DE LOS ESTUDIOS DE ESTA REVISIÓN

Tipos de estudios

Estudios de ensayos controlados con asignación al azar (ECAs) y estudios de diseño cuasialeatorio (es decir, estudios en los cuales los

participantes fueron asignados en días alternos) se consideraron para su inclusión en esta revisión.

Tipos de participantes

Niños de entre tres y 16 años con disartria adquirida. Se intentó agrupar a los participantes por etiología, (p.ej., tumor en fosa posterior,otros tumores/gliomas, LCT posterior a caída, LCT posterior a accidente de tránsito, etc.) y se incluiría en la revisión a las poblacionespediátricas con enfermedades concomitantes, como la deficiencia cognitiva o los trastornos del lenguaje.

Tipos de intervención

1) Tratamiento de percepción: Intervención mediante ejercicios tradicionales sin instrumentación en ausencia de retroalimentación(feedback) que no sea auditiva, y habitualmente en ausencia de uso de cualquier instrumentación, p.ej., ejercicios de los labios o lalengua para aumentar la velocidad, la fuerza, el rango o la coordinación de la articulación de apoyo de la musculatura; ejercicios derespiración para aumentar el apoyo respiratorio para el habla; ejercicios vocales para aumentar el volumen de fonación, etc.2) Enfoques de biorretroalimentación instrumental: Intervenciones que utilizan alguna modalidad de instrumentación y que proporcionanbiorretroalimentación visual o de otro tipo, además de retroalimentación auditiva (p.ej., electropalatografía; cinemática; tratamiento

acústico de biorretroalimentación visual).

Los grupos control podían incluir ningún tratamiento o controles en lista de espera.

Tipos de medidas de resultado

Medidas de resultado primarias

Tres niveles de medidas de resultado se consideraron para el análisis utilizado para medir el cambio (Law 2003) en articulación, fonación,resonancia, prosodia y respiración o una combinación de cualquiera de estas zonas habitualmente afectadas por la disartria:1. En el nivel de función aislada de producción del habla, p.ej., una reducción de un solo fonema o en la duración de la producción desonido durante la articulación.2. En el nivel de una palabra u oración de la producción general del habla, p.ej., una mejoría en la velocidad de lectura de una palabra.3. En el nivel más amplio de producción del habla donde los resultados demuestran ganancias funcionales en la comunicación, p.ej.,mejoría en la sincronización del habla espontánea; mejoría informada en la velocidad de habla a través del informe del niño o padre de lafunción del habla.

Se consideraron para evaluación las medidas de resultado tanto estandarizadas como informales, incluidos los informes de cuestionariode médicos, padres o niños sobre el resultado. Se consideraron las medidas de resultado para todas las características de disartria (esdecir, nasalidad; articulación; función laríngea; función respiratoria)





ESTRATEGIA DE BÚSQUEDA PARA LA IDENTIFICACIÓN DE LOS ESTUDIOS

Ver: estrategia de búsqueda Cochrane Developmental, Psychosocial and Learning Problems Group

Búsquedas electrónicas

Se hicieron búsquedas en las siguientes bases de datos:

Registro Cochrane Central de Ensayos Controlados (Cochrane Central Register of Controlled Trials, CENTRAL), publicado en TheCochrane Library, número 4, 2006

MEDLINE búsqueda 1966 hasta enero 2007CINAHL búsqueda 1982 hasta diciembre 2006EMBASE búsqueda 1980 hasta enero 2007ERIC búsqueda 1966 hasta enero 2007Linguistics Abstracts Online búsqueda 1985 hasta enero 2007PsycINFO búsqueda 1872 hasta enero 2007

Las estrategias de búsqueda utilizadas para buscar en las bases de datos se pueden encontrar en: Apéndice 2; Apéndice 3; Apéndice 4; Apéndice 5; Apéndice 6; Apéndice 7; Apéndice 8.

Búsqueda de otros recursos

Se solicitó información sobre los ensayos no publicados a los revisores de estudios publicados, y a expertos y grupos de información enlas áreas de lingüística y tratamiento del habla.

MÉTODOS DE LA REVISIÓN

Selección de los estudios

Ambos revisores (AV y AM) examinaron de forma independiente los títulos y resúmenes. En los casos de incertidumbre sobre si unresumen reunía el criterio de inclusión por cualquiera de los autores, se obtenía la versión completa del artículo. Posteriormente, lainclusión de cada documento fue evaluada de forma independiente por los dos revisores (AV y AM). En caso de desacuerdo sobre lainclusión de un documento en particular, se formó un consenso por AV y AM para volver a evaluar juntos el criterio de inclusión.

Extracción y manejo de los datos

Ningún estudio cumplió los criterios de inclusión para esta revisión. Para obtener detalles sobre los métodos del protocolo que han sido

archivados para su utilización en futuras actualizaciones de esta revisión, ver Apéndice 1.

Evaluación del riesgo de sesgo en los estudios incluidos

Ver Apéndice 1.

Medidas del efecto del tratamiento

Ver Apéndice 1.

Manejo de los datos que faltaban

Ver Apéndice 1.

Evaluación de la heterogeneidad

Ver Apéndice 1.

Evaluación de los sesgos de notificación

Ver Apéndice 1.

Síntesis de los datos

Ver Apéndice 1.

Análisis de subgrupos e investigación de la heterogeneidad

Ver Apéndice 1.

Análisis de sensibilidad

Ver Apéndice 1.

http://www.bibliotecacochrane.com/DocumentByID.asp?docID=BEHAV





DESCRIPCIÓN DE LOS ESTUDIOS

Ver: Características de los estudios excluidos.

Resultados de la búsqueda

De los 2 091 títulos y resúmenes identificados a través de la estrategia de búsqueda generada electrónicamente, sólo tres estudiosparecían satisfacer el criterio de inclusión (Morgan 2007; Murdoch 1999; Netsell 2001) y se obtuvieron las versiones completas de losdocumentos. Los 2 088 restantes fueron excluidos, en gran parte por no incluir la disartria; por ser diagnósticos o descriptivos (es decir,no estudios de tratamiento); y por estar basados en adultos y no en niños. Los tres artículos en versión completa fueron examinados por AM y AV, y el documento de Netsell 2001 fue excluido por ser un documento de revisión de tratamiento y no un estudio de intervención.

Los artículos de Morgan 2007 y Murdoch 1999 fueron excluidos porque los diseños del estudio no eran ECAs ni cuasiexperimentales. Seidentificaron y se obtuvieron seis citas adicionales del documento de Murdoch 1999. AM y AV luego evaluaron los títulos y resúmenes deestas citas adicionales y determinaron que ninguno de los documentos cumplía con el criterio de inclusión, es decir, la población no eraapropiada (Gallegos 1992); el estudio examinaba adultos con disartria y no niños (Simpson 1988; Thompson-Ward 1997), o el estudio noera un estudio ECA/cuasialeatorio (Horton 1997; Workinger 1992). Por lo tanto, ningún estudio cumplió los criterios de elegibilidad para suinclusión en la revisión. La fiabilidad interevaluador para la inclusión era del 100% entre AM y AV.

CALIDAD METODOLÓGICA

Ver Riesgo de sesgo en los estudios incluidos

RESULTADOS

Ver: Características de los estudios excluidos.

Resultados de la búsquedaDe los 2 091 títulos y resúmenes identificados a través de la estrategia de búsqueda generada electrónicamente, sólo tres estudiosparecían satisfacer el criterio de inclusión (Morgan 2007; Murdoch 1999; Netsell 2001) y se obtuvieron las versiones completas de losdocumentos. Los 2 088 restantes fueron excluidos, en gran parte por no incluir la disartria; por ser diagnósticos o descriptivos (es decir,no estudios de tratamiento); y por estar basados en adultos y no en niños. Los tres artículos en versión completa fueron examinados por AM y AV, y el documento de Netsell 2001 fue excluido por ser un documento de revisión de tratamiento y no un estudio de intervención.Los artículos de Morgan 2007 y Murdoch 1999 fueron excluidos porque los diseños del estudio no eran ECAs ni cuasiexperimentales. Seidentificaron y se obtuvieron seis citas adicionales del documento de Murdoch 1999. AM y AV luego evaluaron los títulos y resúmenes deestas citas adicionales y determinaron que ninguno de los documentos cumplía con el criterio de inclusión, es decir, la población no eraapropiada (Gallegos 1992); el estudio examinaba adultos con disartria y no niños (Simpson 1988; Thompson-Ward 1997), o el estudio noera un estudio ECA/cuasialeatorio (Horton 1997; Workinger 1992). Por lo tanto, ningún estudio cumplió los criterios de elegibilidad para la

inclusión en la revisión. La fiabilidad interevaluador para la inclusión era del 100% entre AM y AV.

Riesgo de sesgo en los estudios incluidosNo aplicable.

Efectos de las intervenciones Actualmente, no existen estudios con asignación al azar o cuasialeatorios en este campo. Por lo tanto, ningún estudio cumplió loscriterios de elegibilidad para su inclusión en la revisión.

DISCUSIÓN

El objetivo de la presente revisión era investigar la efectividad de la intervención del habla para niños de entre tres y 16 años con disartriadespués de una lesión cerebral adquirida. Ningún estudio cumplió los criterios de elegibilidad para ser incluido en la presente revisión; es

decir, actualmente no existen estudios ECAs o cuasiexperimentales en este campo.

A falta de estudios ECAs o cuasiexperimentales en este campo, un ejemplo de las mejores pruebas disponibles hasta la fecha es eldocumento de Murdoch 1999 (Murdoch 1999). Este estudio ABAB de único caso comparó técnicas de tratamiento tradicionales (B1) y debiorretroalimentación instrumental (B2). El tratamiento de respiración o respiración del habla se evaluó en un niño de 12,5 años que teníadaño sostenido en el lóbulo parietal izquierdo debido a un accidente automovilístico ocurrido dos años y medio antes del comienzo delestudio. El participante tenía una disartria espástica atáxica fláccida mixta crónica con función respiratoria gravemente deteriorada comocaracterísticas predominantes. Los objetivos principales del t ratamiento eran: i) aumentar el control de inhalación y exhalación delparticipante y ii) mejorar la coordinación de fonación y exhalación del participante. Después del tratamiento, los revisores sugirieron que eltratamiento de biorretroalimentación continuo en tiempo real no sólo fue eficaz, sino también superior al tratamiento tradicional en lamodificación de los modelos de respiración del habla para su caso con disartria persistente después de la LCT grave. Se llegó a laconclusión de que un enfoque fisiológico del tratamiento de biorretroalimentación es potencialmente útil para la recuperación de ladeficiencia respiratoria del habla en niños con disartria.

Este estudio de único caso estaba en general bien diseñado con el niño que actuaba como su propio control contra una comparación dedos métodos de tratamiento. Las fortalezas metodológicas del estudio incluyen informe adecuado de las características de evaluacióniniciales e informe de los datos que faltaban o no analizables. Además, los métodos de tratamiento se esbozaron en detalle y permitiríanla replicación de la mayoría de los componentes del estudio. No obstante, podrían haberse proporcionado detalles más drescriptivosacerca de los pasos en la evolución a lo largo de la jerarquía del habla y no habla; y el número específico de ítems administrados dentrode cada nivel de la jerarquía. El participante se evaluó con una batería integral de herramientas fisiológicas y de percepción en múltiplespuntos temporales. Aunque resulta útil investigar la repercusión de tratar un déficit específico en otras áreas de desempeño, el amplio

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número de evaluaciones variadas realizadas a menudo debilitó el poder estadístico de este estudio de caso. Quizás un método estadísticomás beneficioso para evaluar la eficacia del tratamiento con múltiples evaluaciones iniciales sobre un único caso sería realizar ANOVA(análisis de varianza) en un escaso número de resultados del habla bien definidos. Este método fue utilizado con éxito por Hartelius 2005para investigar la eficacia del tratamiento de EPG en un único caso de un adulto con disartria.

De manera interesante, las medidas de resultado utilizadas en este estudio (Murdoch 1999) se basaron en el nivel de deficiencia deproducción del habla, y fueron llevadas a cabo por el médico en un contexto clínico únicamente. No había medidas de resultado deactividad o invalidez, ni otras medidas funcionales diarias de comunicación, ni evaluación de la función del habla en diversos contextoscomunicativos más naturalistas para el niño (es decir, escuela, hogar) ni medidas evaluadas por el niño o el padre/cuidador del niño.Durante más de una década, ha habido una tendencia en aumento a abordar los resultados del habla funcional más allá del nivel dedeficiencia (Yorkston 1996). Tanto la disartria del desarrollo pediátrica (Hustad 2002, Hustad 2003) como la disartria adquirida en adultos

(Yorkston 1996, Yorkston 1999) se han centrado en abordar las variables externas a la persona con disartria, incluidas las variables deloyente de comprensión de la señal del habla, además de otros factores ambientales (p.ej., barreras y nivel de ruido del participante endiversos contextos). Los estudios de eficacia de tratamientos sistemáticos futuros deben abordar los problemas funcionales externos alhablante (es decir, repercusión del tratamiento en la capacidad del oyente para comprender al individuo) y nivel de deterioro (p.ej.,clasificaciones de participación y actividad) (WHO 2002). Sin embargo, como se mencionó anteriormente, es importante equilibrar laevaluación de múltiples resultados con un poder estadístico apropiado.

Es probable que un motivo obvio de la falta de estudios, en particular de ECAs en este campo particular, esté relacionado con lanaturaleza heterogénea tanto de la LCA como de la disartria resultante en este grupo. Evidentemente quedan dudas relacionadas con undiseño de sujeto único, incluida la generalizabilidad deficiente de los resultados del estudio a una población mayor con disartria posterior aLCA. Sin embargo, la naturaleza heterogénea de la LCA significa que los investigadores deberán pensar lateralmente en cuanto al diseñodel ECAs y es probable que necesiten colaborar entre los centros a un nivel nacional o internacional para parear los grupos departicipantes homogéneos. No obstante, incluso la realización de un ECA multicéntrico con participantes pareados en variablesrelevantes, como el sitio de la lesión neural, puede ser ambicioso dado que aun las lesiones dentro de una región cerebral similar puedencausar resultados conductuales diferenciales (p.ej., el daño en la región cortical de la circunvolución frontal inferior, o el área de Brocaposterior, puede en algunos casos estar contenido en esta región y, en otros casos, el daño en la sustancia blanca también puede ocurrir e interrumpir la conexión entre otras regiones del cerebro).

Otro motivo posible para explicar la falta crítica de estudios de tratamiento en esta área es la ausencia de un sistema de clasificaciónpediátrico para la disartria asociada con LCA. Actualmente, no existe un sistema de diagnóstico integral centrado en el niño para evaluar la disartria (p.ej., ningún equivalente infantil del sistema de clasificación de disartria de Darley 1969ab o de la Clínica Mayo). La falta de unsistema de diagnóstico puede, a su vez, deberse a una falta de datos sobre el resultado de evolución natural del habla después de la LCAen niños. La mayoría de los estudios pediátricos se ha centrado en la disartria después de un tumor cerebeloso y, en lugar de centrarseen todas las modalidades de disartria posterior a LCA en este grupo, los investigadores se han centrado mayormente en el grupo selectode niños con mudez y la consecuente disartria después de la extracción quirúrgica de un tumor cerebeloso (ver De Smet 2007 para unarevisión). Ha habido incluso menos estudios de resultado del habla o recuperación en otros grupos de LCA, con sólo algunos estudios queinvestigaban la evolución natural o las características de los niños con LCT (Cahill 2002; Cahill 2004), y ninguna descripción minuciosa dela función del habla después del accidente cerebrovascular.

No sólo ha habido malas descripciones de los resultados del habla de estas poblaciones, sino que también incluso menos estudios hanrealizado intentos de examinar sistemática y prospectivamente el resultado neural relacionado con el resultado del habla, a pesar de quela misma causa de disartria adquirida se deba al daño neural en esta población. Una excepción a esta debilidad en el campo es el trabajode Richter 2005 y Ozimek 2004 en niños con tumor cerebeloso. Estos grupos combinan los datos del habla y de neuroimágenes paraayudar a comprender la base fundamental del comportamiento del habla. No abordar la base neural del resultado del habla es un motivoprobable adicional de la falta de un desarrollo de al menos un sistema de clasificación del habla neuroconductual equivalente al modelo enadultos de la Clínica Mayo. Sin un modelo apropiado con el cual se puedan identificar las áreas de trastorno del habla, resulta difícildeterminar los objetivos apropiados del tratamiento, y posteriormente, es un desafío desarrollar enfoques terapéuticos apropiados, muchomenos medir su efectividad

Un desafío adicional a la hora de determinar las intervenciones eficaces es la falta de comprensión de la tendencia a la recuperación orehabilitación de la función del habla en estos pacientes. Es muy poco lo que se sabe acerca de los modelos de características/evoluciónnatural/recuperación en esta población pediátrica. En este momento, no se puede predecir cuáles pacientes se recuperarán versus cuálespacientes tendrán deficiencia de comunicación persistente crónica. Tampoco se llegan a comprender los factores de tiempo involucradosen la recuperación o mejoría de la función del habla. Como resultado, no se conoce en que medida se puede lograr un cambio, orehabilitar la producción del habla. Además, se cuenta con poca comprensión del marco temporal óptimo para la intervención de estospacientes. Se requieren estudios observacionales o estudios longitudinales de la evolución natural que proporcionen datos sobre losfactores que predicen la presencia y recuperación versus persistencia de la disartria asociada con LCA. Esta información permitirá unprimer paso crucial en la planificación del tratamiento; es decir, para determinar si los subgrupos de pacientes deben recibir enfoques decomunicación rehabilitadores versus compensatorios versus alternativos.

Un factor final que repercute sobre la falta de pruebas del tratamiento en este campo particular (disartria pediátrica) se relaciona másampliamente con la profesión de SLP/ SLT. Como ocurre con muchas otras profesiones aliadas a la medicina, recién en la última décadase ha observado un verdadero esfuerzo para la práctica basada en la evidencia en los Patólogos/Terapeutas del habla y lenguaje. Lanaturaleza reciente de esta tendencia está manifestada por el término "práctica basada en la evidencia" que sólo aparece en asociacióncon "SLP/SLT" (Patólogos/Terapeutas del habla y lenguaje) en los documentos de 2001 únicamente (al usar los motores de búsqueda

relacionados con las profesiones paramédicas, es decir, PubMed, CINAHL, Web of Science, Medline, Academic Search Premier).

Este surgimiento de la necesidad de práctica basada en la evidencia dentro de la profesión ha acarreado un mayor énfasis en enseñar lasmetodologías de investigación, y en promover la investigación clínica dentro de las instituciones académicas que entrenan aPatólogos/Terapeutas del habla y lenguaje. De igual manera, dentro de los servicios sanitarios en particular, ha habido un mayor énfasisen la formulación de políticas y protocolos, corroborados por pruebas, para guiar la práctica clínica. Generalmente, este foco y cultura deinvestigación están más avanzados en contextos de asis tencia sanitaria para adultos y se encuentran sólo en las primeras etapas del





desarrollo dentro del contexto de la asistencia sanitaria pediátrica. Un progreso en la cultura de investigación centrada en el niño es quelos principales hospitales pediátricos de atención especializada (contextos donde con frecuencia se ven los niños con disartria, al menosen los estadios agudos de atención) ahora comúnmente han establecido soportes y políticas de gobernabilidad de investigación. Loscontextos extrahospitalarios, educativos o pediátricos privados, s in embargo, habitualmente están más atrasados en establecer unacultura de investigación. La presencia de una cultura de investigación limitada a través de muchos contextos clínicos destaca un problemasignificativo dado que el departamento en el cual trabaja un Patólogo/Terapeuta del habla y lenguaje ha demostrado repercutir en su usode la investigación (Pennington 2005). Varios revisores informaron las barreras y los problemas que se deben considerar en laimplementación de la investigación y la práctica basada en pruebas en la profesión del Patólogo/Terapeuta del habla y lenguaje (Kent2006; Ratner 2006; Reilly 2004; Zipoli 2005). Se deben considerar las repercusiones de estos problemas de apoyo y entrenamiento deinvestigación más amplios sobre la falta de pruebas en este campo.

CONCLUSIONES DE LOS AUTORES

Implicaciones para la práctica

La presente revisión no puede establecer conclusiones sobre la eficacia de los métodos de tratamiento para los niños de entre tres y 16años con disartria asociada con LCA, dado que actualmente no existen ECAs o estudios cuasiexperimentales en este campo. El ejemplode las mejores pruebas en este campo fue un estudio de caso (Murdoch 1999) que informó descriptivamente una mejoría en la función delhabla después del tratamiento tradicional y de biorretroalimentación para la respiración del habla. No obstante, se necesita con urgenciainvestigación adicional en este campo, antes de que pueda recomendarse definitivamente cualquier método de tratamiento para el uso enla práctica clínica.

Los médicos que tratan individuos con disartria pediátrica deben dedicarse a la investigación mediante el establecimiento de vínculos concentros locales centrados en investigación (p.ej., instituciones académicas).

Implicaciones para la investigaciónRealizar estudios de "evolución natural" a gran escala, o estudios que sigan el resultado del habla disártrica desde el contexto de atenciónaguda hasta la rehabilitación del paciente ambulatorio y a más largo plazo, es un paso necesario para ayudar a comprender a este grupo.Las áreas específicas para una investigación adicional incluyen: los factores predictivos asociados con LCA que dan lugar a la disartria,los factores que predicen la persistencia versus recuperación de la disartria, la relación entre la lesión neural subyacente y el resultado delhabla, la relación entre la edad de comienzo de la lesión y el resultado, y la relación entre las deficiencias coexistentes (p.ej., motoras, defunción cognitiva, de lenguaje) y el resultado del habla. La provisión de estos datos también puede ayudar a determinar un sistema dediagnóstico pediátrico para la disartria asociada con LCA.

Existe una necesidad imperiosa de estudios adicionales sobre la eficacia del tratamiento para la disartria posterior a LCA en niños. Sedebe aplicar una cuidadosa reflexión al diseño de los tratamientos para este desafiante grupo de pacientes. Será difícil diseñar los ECAsdada la heterogeneidad no sólo de la naturaleza y del tipo de la LCA, sino también con relación al resultado de disartria probablementecomplejo. Los estudios de evolución natural informarán el criterio de elegibilidad para los subgrupos de ECAs en el futuro.

Los estudios futuros pueden investigar numerosos tratamientos y variables de resultado de tratamiento comunes a través de muchaspoblaciones de habla y lenguaje (Law 2003) para aumentar la comprensión de la respuesta al tratamiento en esta población, incluidas:

las medidas de resultado de interés (p.ej., a través de una o más áreas de actividad y participación de la deficiencia)tipo de tratamiento y nivel de deterioro tratado (p.ej., intervenciones comunicativas tradicionales versus de biorretroalimentación, derehabilitación versus compensatorias versus alternativas, tratamiento en el nivel de deficiencia versus actividad versus invalidez,tratamiento de variables del hablante o variables del oyente, etc.)duración e intensidad del tratamiento (p.ej., intervención una vez/semana durante un año o diez sesiones durante dos semanas)respuesta de subgrupos particulares de participantes al tratamiento (p.ej., subgrupos basados en edad, sitio específico de la lesióncerebral, o dependiente de la semejanza de los factores comórbidos no lingüísticos (p.ej., resultado cognitivo o motor grueso y fino)repercusión del momento adecuado del tratamiento (p.ej., intervención durante los tres primeros meses en el período agudo versus a máslargo plazo un año después de la lesión)efecto del administrador del tratamiento (p.ej., tratamiento administrado por médico, padre o participante)ambiente en el cual se administra el tratamiento (p.ej., contexto clínico, escuela, comunidad)factores de generalización (p.ej., repercusión de tratar un componente del sistema del habla en otras facetas de la producción del habla;intervenciones comunicativas tradicionales versus de biorretroalimentación, de rehabilitación versus compensatorias versus alternativas,tratamiento en el nivel de deficiencia versus actividad versus invalidez, tratamiento de variables del hablante o variables del oyente, etc.)repercusión de la gravedad de la disartria sobre el resultado del tratamientorepercusión de las características no lingüísticas comórbidas (p.ej., cognitivas, motoras) sobre el resultado del tratamiento

AGRADECIMIENTOS

Se agradece a Jane Dennis de la University of Bristol, a la Profesora Geraldine Macdonald de la Queen's University, Belfast (Reino Unido)y al Profesor James Law de la Queen Margaret University College, Escocia, por su apoyo y orientación en todo el proceso de desarrollode la revisión.

POTENCIAL CONFLICTO DE INTERÉS

Ninguno conocido.

TABLAS





Characteristics of excluded studies [ordered by study ID]

Study Reason for exclusionGallegos 1992 Study examined participant with Moebius Syndrome not ABIHorton 1997 Not quasi-experimental/RCT (case study)Morgan 2007 Not quasi-experimental/RCT (case study series)Murdoch 1999 Not quasi-experimental/RCT (case study)Netsell 2001 No experimental treatment data included in study

Simpson 1988 Study examined adult participant with dysarthriaThompson-Ward 1997 Study examined adult participant with dysarthriaWorkinger 1992 Not quasi-experimental/RCT (case study)

REFERENCIAS

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GRÁFICOS

Esta revisión no tiene gráficos.

CARÁTULA

Titulo Intervención para la disartria asociada con la lesión cerebral adquirida en niños y adolescentes

Autor(es) Morgan Angela T, Vogel Adam P

Contribución de losautores

Angela Morgan tuvo la idea original para la revisión. Angela Morgan y Adam Vogel colaboraron en todas las versionesde la revisión. Elaboraron la estrategia de búsqueda conjuntamente con Joanne Abbott, Coordinadora de la búsquedade ensayos (TSC) del Grupo Cochrane de Problemas de Desarrollo, Psicosociales y de Aprendizaje (CochraneDevelopmental, Psychosocial and Learning Problems Group).

Ambos revisores contribuyen con la selección y evaluación de estudios, la extracción de datos, la introducción de losdatos, el análisis y la redacción final de la revisión.

Número deprotocolo publicadoinicialmente

2006/4




Número de revisiónpublicadainicialmente

2008/3

Fecha de lamodificación másreciente

La información no está disponible

Fecha de lamodificaciónSIGNIFICATIVAmás reciente

13 mayo 2008

Cambios más

recientes

Última actualización evaluada: 22 febrero 2007 Fecha Evento Descripción 12 mayo 2008 Modificado Adaptación de la

revisión al nuevo formato.Fecha de búsquedade nuevos estudiosno localizados

El autor no facilitó la información

Fecha delocalización denuevos estudiosaún noincluidos/excluidos


Fecha delocalización denuevos estudiosincluidos/excluidos


Fecha demodificación de lasecciónconclusiones de losautores


Dirección decontacto

Angela T MorganHealthy Development [Theme], Language & LiteracyMurdoch Childrens Research InstituteParkvilleMelbourne3052Victoria [email protected]

Número de laCochrane Library

CD006279

Grupo editorial Cochrane Developmental, Psychosocial and Learning Problems GroupCódigo del grupoeditorial

HM-BEHAV

FUENTES DE FINANCIACIÓN

Recursos externos

No sources of support suppliedRecursos internos

Murdoch Childrens Research Institute, Australia.

Traducción realizada por el Centro Cochrane Iberoamericano.

Usado con permiso de John Wiley & Sons, Ltd.

http://www.bibliotecacochrane.com/DocumentByID.asp?docID=BEHAV

mailto:[email protected]

Documents

Intervención para la disartria asociada con la lesión cerebral adquirida en niños y adolescentes